Se analizó de forma consecutiva a niños y adultos con coartación aórtica, a los cuales se les implantó un stent en un único centro entre 1993 y 2018. En total, se seleccionó a 177 pacientes. Los pacientes con un aneurisma después de la intervención quirúrgica (antes de colocar el stent), los que presentaron complicaciones agudas de la pared de la aorta durante la intervención y aquellos sin TC de seguimiento o sin estudios radioscópicos se excluyeron del estudio. Así pues, la cohorte final constó de 167 pacientes (figura 1). El estudio se llevó a cabo según la Declaración de Helsinki y fue aprobado por el comité de ética en investigaciones clínicas. Todos los participantes, padres y tutores legales otorgaron el consentimiento informado por escrito.

Figura 1.

Ilustración central. Incidencia de complicaciones muy tardías y tratamiento de una cohorte de 167 pacientes con coartación aórtica tratados con implante de stent. CoA: coartación aórtica; ReCoA CS: recoartación por crecimiento somático.

(0.27MB).

El objetivo principal del estudio fue la incidencia de aneurisma y la fractura del stent en el seguimiento a largo plazo. Los objetivos secundarios fueron la necesidad de una reintervención y la aparición de otros eventos graves (migración del stent, mortalidad por cualquier causa). Asimismo, el objetivo fue identificar los factores clínicos y de la intervención asociados a esas complicaciones. Los aneurismas se clasificaron según Pedra et al.7 como: pequeños (> 3mm y ≤ 50% del diámetro de la aorta descendente a la altura del diafragma), moderados (≥ 50% del diámetro de la aorta) y grandes (≥ 50mm). Las fracturas del stent se catalogaron según la clasificación modificada de McElhinney8. Así pues, se consideró que una fractura del stent era leve cuando se desprendían 1 o 2 struts con una separación ≤ 2mm (figura 2A), moderada si se desprendían numerosos struts con una separación ≤ 2mm (figura 2B) o grave cuando se desprendían múltiples struts con una separación >2mm o se constataba un desplazamiento considerable de fragmentos del stent (figura 2C). Las fracturas se evaluaron después de implantar el stent aórtico, antes de cualquier tipo de reintervención. Así pues, no se incluyeron las fracturas del stent causadas por redilatación con balón durante el seguimiento. Los datos principales fueron revisados por 2 operadores expertos independientes.

Figura 2.

Ejemplos de fracturas del stent. A: leve; B: moderada; C: grave.

(0.16MB).

El procedimiento del implante de stent se ha explicado anteriormente con detalle9. En resumen, se obtuvieron dos accesos femorales o radial/femoral. Se determinó el gradiente de presión pico-pico simultáneo a lo largo del segmento de la coartación antes y después del tratamiento. Se hizo una angiografía para evaluar la anatomía de la aorta y el segmento con stent implantado. Se determinaron el diámetro luminal mínimo en la coartación, el diámetro del istmo a la altura de la arteria subclavia izquierda y el diámetro de la aorta a la altura del diafragma. Tras el cateterismo diagnóstico, se seleccionó el tamaño del stent en función del diámetro de la aorta a la altura del diafragma. El tipo de stent varió con los años según la disponibilidad de los distintos modelos en el momento del tratamiento: PALMAZ (Cordis Endovascular, EE. UU.), Cheatham de platino (CP) (NuMED, EE. UU.), Valeo (Bard Peripheral Vascular, EE. UU.), BeGraft (Bentley InnoMed, Alemania). Desde 2011, la punción femoral se cierra con un dispositivo Prostar o Proglide (Abbott Vascular Inc., EE. UU.) (implantado previamente antes de la inserción de la cánula).

Las visitas de seguimiento incluyeron llamadas por teléfono y evaluaciones clínicas y ecocardiográficas programadas a 6 meses, 1 año y, posteriormente, cada año. La vigilancia mediante TC se realizó a partir de 2008 en adelante (se dispuso, por lo menos, de un estudio de cada uno de los pacientes incluidos). Además, se hizo un estudio radioscópico con varias proyecciones para identificar las fracturas del stent. Se evaluaron los eventos graves, la existencia de un aneurisma aórtico, la fractura del stent, la migración del stent y la necesidad de una reintervención.

Los datos cualitativos se expresan como números (porcentajes) y los datos continuos como media±desviación estándar. Las comparaciones entre grupos se hicieron utilizando la prueba de la χ2 o la prueba exacta de Fisher para las variables cualitativas y la prueba de la t de Student o la prueba de la U de Mann-Whitney para las variables continuas. Se utilizaron modelos de regresión logística univariable y multivariable para estudiar los factores asociados con el aneurisma y la fractura del stent. Para evaluar el riesgo de reintervención y la mortalidad por cualquier causa, se realizaron análisis de tiempo hasta el evento utilizando curvas de Kaplan-Meier y modelos univariable y multivariable de riesgos proporcionales de Cox. Se analizó la presencia de colinealidad en los modelos multivariables de regresión logística y de Cox. Estos modelos se realizaron mediante eliminación hacia atrás, incluyendo inicialmente variables clínicamente relevantes y aquellas con un valor de p<0,100 en los modelos univariables. Todas las pruebas fueron bilaterales y se consideraron significativas cuando p <0,05. Los análisis estadísticos se hicieron utilizando el software SPSS (versión 24; IBM Corp, Armonk, NY, EE. UU.) y el software R (versión 4,2.1; R Foundation for Statistical Computing, Viena, Austria).

En la tabla 1 se muestran los datos iniciales, angiográficos y de la intervención del conjunto de la cohorte clasificados según la edad, menor o mayor de 12 años. Evidentemente, hubo diferencias considerables respecto a la edad y el tamaño aórtico entre los grupos. En cuanto a los datos de la intervención, una proporción elevada de los pacientes de ambos grupos se trataron con un stent PALMAZ en la primera intervención [76 (45,5%)] y el uso de stents recubiertos fue infrecuente (11%) dada la disponibilidad más tardía de este stent dedicado durante el periodo del estudio.

La prevalencia de aneurismas aórticos tras reparar la coartación con implante de stent fue del 13% (figura 1). El tiempo medio entre el implante de stent y la última TC fue de 11±8 años. En el grupo de los pacientes más jóvenes se observaron 12 aneurismas (14%), mientras que en el grupo de los pacientes de más de 12 años se detectaron 9 (11%), sin diferencias significativas entre los grupos (tabla 2). El aneurisma se localizó en el extremo proximal del stent en 8 pacientes (38%), en el cuerpo del stent en 9 (43%) y en el extremo distal del stent en 4 (19%). Los únicos factores asociados de manera independiente a esta complicación tardía fueron la longitud del stent y el uso de un stent PALMAZ (tabla 3). Cuando se excluyó a los pacientes tratados con un stent recubierto, se observó una tendencia del stent PALMAZ a una mayor probabilidad de formación de aneurismas (el 19 frente al 8,7%; p=0,06). La gravedad de la coartación aórtica en relación con el gradiente inicial mostró una tendencia a la significación en el estudio univariable. La mayor parte de los aneurismas se clasificaron como pequeños o moderados (tabla 2), y solo 3 (14%) se consideraron grandes (figura 3). Una vez detectado el aneurisma, se trató con un nuevo stent recubierto en la mayoría de los pacientes [16 (76%)] (figura 4). De acuerdo con esto, se constató una estrecha relación entre el aneurisma y la reintervención (figura 5). Un paciente con un aneurisma grande y con migración del stent se trató quirúrgicamente (figura 3). Los 4 pacientes restantes (3 pacientes jóvenes y 1 adulto) con aneurismas pequeños son objeto de un estrecho seguimiento de forma ambulatoria (figura 1 del material adicional).

Figura 3.

Ejemplo de formación tardía de aneurismas y migración del stent evidenciadas 18 años después del implante de stent satisfactorio. A: angiografía inicial; B y C: resultado inmediato, angiografía aórtica, OAI, y angiografía aórtica, AP; D: TC 18 años después del implante del stent; E y F: angiografía OAI y AP en el momento de la TC; G: TC tras la reparación quirúrgica. AP: proyección anteroposterior; OAI: proyección oblicua anterior izquierda; TC: tomografía computarizada.

(0.34MB).

Figura 4.

Ejemplo de formación tardía de aneurismas evidenciada 15 años después del implante de stent satisfactorio. A: angiografía inicial; B: resultado inmediato; C: TC 15 años después del implante del stent; D: angiografía en el momento de la TC; E: exclusión del aneurisma tras el implante de stents recubiertos. TC: tomografía computarizada.

(0.24MB).

Figura 5.

Asociación entre la reintervención y la existencia de aneurisma y fracturas del stent.

(0.05MB).

La fractura del stent fue un evento frecuente que tuvo lugar en 56 pacientes (34%) tras un tiempo medio transcurrido desde la intervención inicial de 11±7,4 años (figura 1). La mayor parte de las fracturas fueron moderadas o graves (tabla 2). Las fracturas del stent tenían lugar más a menudo en pacientes más jóvenes y de sexo masculino, y en pacientes en quienes no se implantaba un stent PALMAZ (tabla 4). En los pacientes con un tamaño aórtico menor y una menor longitud del stent se observó una mayor incidencia de fracturas del stent en el estudio univariable que perdió la significación en el análisis multivariable. La existencia de fracturas del stent no se relacionó con la aparición de aneurismas (tabla 3). En la figura 6 se muestran dos ejemplos de pacientes con integridad de la pared aórtica a pesar de que presentan fracturas del stent graves. Se observó asociación entre la fractura del stent y la necesidad de reintervención (figura 5). Al parecer, esta asociación estaba relacionada con la incidencia elevada de fracturas del stent en los pacientes más jóvenes (tabla 4), la mayoría de los cuales requerían una segunda intervención tras completar el crecimiento somático.

Figura 6.

Dos ejemplos de fracturas del stent e integridad de la pared aórtica. A y C: fracturas del stent; B y D: TC realizadas en el momento de la radioscopia. TC: tomografía computarizada.

(0.13MB).

Aunque esta complicación puede tener lugar durante el procedimiento de implantación del stent, es mucho menos frecuente durante el seguimiento. En la serie del estudio, solo un paciente adulto (0,6%) que sufrió un gran aneurisma, experimentó esta complicación (figura 3). El mecanismo estuvo probablemente relacionado con una falta de apoyo aórtico debido a la dilatación de la pared. Mediante cirugía, se retiró el stent y se resecó el aneurisma (figura 3).

Se hizo una reintervención durante el periodo de seguimiento (17±8 años) a 44 (26%) pacientes. Los niños de menos de 12 años se trataron con una primera intervención para implantar el stent y aceptaron la necesidad de una segunda intervención tras finalizar el crecimiento somático9. Así pues, en este grupo de pacientes, la tasa de reintervención fue alta (43%). En cambio, en el grupo de pacientes adultos, la tasa de reintervención fue mucho más baja (10%) y solo se debió a la presencia de aneurismas aórticos. Puesto que esta última situación fue infrecuente, se constataron diferencias considerables respecto a las reintervenciones entre el grupo de niños de menos de 12 años y los pacientes de más de 12 (tabla 5 y figura 7). Además de la edad en el primer implante de stent, el sexo y el gradiente inicial a lo largo de la coartación se relacionaron con la necesidad de reintervención (tabla 5 y figura 7). Esta no estuvo influida por aspectos técnicos, como el tipo de stent implantado (figura 7). En la figura 1 se explica el tipo de reintervención: 15 pacientes (34%) se trataron percutáneamente mediante angioplastia con balón, 27 (61%) con stents recubiertos y dos pacientes (5%) con cirugía.

Figura 7.

Incidencia acumulada de reintervención estratificada para las distintas variables. A: grupos de edad; B: sexo; C: intervención de la coartación nativa frente a previa; D: tipo de stent. El valor de p corresponde al análisis univariante.

(0.52MB).

Nueve pacientes (5%) fallecieron durante el periodo de seguimiento (17±8 años). En este estudio, no pudieron identificarse factores pronósticos de mortalidad. El sexo, el grupo de edad, el tipo de stent o una intervención previa de coartación aórtica no estuvieron asociados con la mortalidad por cualquier causa (figura 8). Las causas de las muertes fueron: 1 cáncer, 1 absceso cerebral, 1 encefalitis vírica, 2 muertes súbitas, 1 insuficiencia cardiaca mientras se esperaba un trasplante cardiaco, 1 aneurisma de la aorta ascendente, 1 hemorragia abdominal y 1 hemoptisis masiva tras un accidente de tráfico.

Figura 8.

Incidencia acumulada de la mortalidad por cualquier causa. No se observaron diferencias significativas respecto a los grupos de edad (A), sexo (B), intervención de coartación nativa frente a previa (C) o el tipo de stent (D).

(0.51MB).

Desde las primeras descripciones10,11, se ha identificado el aneurisma aórtico tardío como una complicación de la implantación de stent en la coartación aórtica. No obstante, su incidencia real es difícil de establecer debido a la escasez de series con exploraciones de imágenes sucesivas durante el seguimiento a largo plazo. Así pues, se ha observado una amplia variabilidad en la incidencia del aneurisma: en algunas series con seguimiento a corto plazo (2-3 años) no se han notificado casos de aneurisma12,13, mientras que en series con un seguimiento más largo (2-6 años) se ha descrito una incidencia de aneurisma aórtico que oscila entre el 1,3 y el 9%14–22. En el presente estudio, la incidencia de aneurisma aórtico fue mayor de lo que se había notificado anteriormente (13%). Esto podría tener su explicación en un seguimiento más largo, el uso sistemático de técnicas de diagnóstico por imagen tras el implante del stent y el uso frecuente de un stent PALMAZ de acero inoxidable. No se dispone de una explicación definitiva para esta observación. Sin embargo, podría establecerse la hipótesis de que la menor flexibilidad de este stent de primera generación, así como la aparición de dog-boning o acortamiento asimétrico durante la expansión, podría favorecer la alteración de la pared. Desde un punto de vista teórico, los stents recubiertos podrían reducir la incidencia de esta complicación23–29. Así pues, en varias series25–29 se ha notificado la ausencia de aneurismas en el seguimiento a corto plazo (1-3 años). No obstante, en un estudio aleatorizado30 que comparaba stents recubiertos frente a stents metálicos, la incidencia de aneurisma fue mayor en el grupo de pacientes tratados con stents recubiertos (el 3,3 frente al 0%). A pesar de esta observación decepcionante, parece que los stents recubiertos constituyen el enfoque lógico actual para muchos pacientes adultos con coartación aórtica para prevenir la formación de aneurismas. Los inconvenientes de los stents recubiertos son la necesidad de una mayor vaina femoral que conduce a una mayor tasa de complicaciones en el sitio de acceso31 y la posibilidad de oclusión de una rama lateral importante proximal al segmento de la coartación. La mayor parte de los aneurismas observados fueron pequeños; aunque no se conoce bien la significación de estos pequeños aneurismas aórticos, hasta que no se demuestre lo contrario, parece prudente abordarlos como clínicamente importantes20. Siguiendo esta filosofía, la mayor parte se trataron mediante el implante de un stent recubierto32. De acuerdo con los resultados, se propone una técnica de imagen basada en el seguimiento periódico, adaptado de las guías de práctica clínica del American College of Cardiology/American Heart College de 20185: empezar 2-3 años después del implante del stent y a continuación, si no hay aneurisma, cada 3 años. En caso de aparición de aneurismas entre moderados y graves, se recomienda la reintervención. En el caso de los aneurismas pequeños, debería evaluarse individualmente la decisión de una reintervención o un seguimiento riguroso (1-2 años) (figura 1 del material adicional).

Los stents implantados en la aorta están sometidos a la fatiga mecánica a lo largo de los años, que altera gradualmente la capacidad del material a resistir la carga externa8. Los factores que pueden influir en ello son el material (p. ej., acero inoxidable, platino-iridio, cobalto-cromo), la geometría y el diseño (p. ej., tubo cortado, alambre soldado, celda abierta frente a cerrada y el grosor de los struts), y el proceso de fabricación (p. ej., tubo cortado con láser, alambre soldado o soldadura de latón)8. En el presente estudio, la mayor tasa de fractura se observó en el stent CP (figura 2), pero también fue habitual observar fractura en el stent PALMAZ. Algunos autores afirman que las fracturas de stent pueden asociarse a alteración de la pared de la aorta en el lugar de la fractura y recomiendan el implante de otro stent19. Esta asociación no pudo demostrarse en el presente estudio (tabla 3) y se observó integridad de la pared a pesar de la existencia de fracturas graves (figura 6). Otro aspecto importante del presente análisis es la alta incidencia observada de fracturas del stent (34%). En un análisis a largo plazo de los estudios COAST I y II22, los autores observaron una tasa de fractura del stent del 24% a los 5 años de seguimiento, mientras que Boe et al.33 describieron una tasa del 21% a los 75 meses de seguimiento en niños. Estas diferencias podrían explicarse por la alta frecuencia de estudios radioscópicos realizados durante un seguimiento a largo plazo.

Las razones de una reintervención tras el implante satisfactorio previo de un stent en la coartación aórtica son: reestenosis, stent demasiado pequeño a causa del crecimiento somático, poca expansión del stent, formación de aneurismas y migración del stent. En el presente estudio, la mayor parte de reintervenciones en pacientes adultos se debieron a la presencia de aneurismas aórticos, mientras que en niños de 12 años o menos se requirió una reintervención para adaptar la luz del segmento con stent al tamaño aórtico tras finalizar el crecimiento somático. Las fracturas de stent en sí mismas no deberían ser una razón para la reintervención a no ser que haya recoartación o aneurisma. No obstante, se observó relación entre las fracturas del stent y la reintervención (figura 6). La explicación de esta observación es, al parecer, la alta incidencia de fracturas (51%) que tienen lugar en niños que requirieron una segunda intervención debido a la recoartación relacionada con el crecimiento (discordancia de tamaño entre el segmento con stent y los segmentos aórticos proximal y distal). En series recientes previas, como en el presente estudio, la edad temprana en la primera intervención fue el factor pronóstico más frecuentemente asociado a la reintervención ya que, en la mayoría de estos niños, la intervención fue planificada y por etapas9,31,33.

En primer lugar, se hubieran requerido TC sucesivas y frecuentes para determinar el momento exacto de aparición y la significación de los aneurismas aórticos. Aunque todos los pacientes incluidos disponían, por lo menos, de un estudio con TC a largo plazo, no pudo disponerse de estudios sistemáticos sucesivos en todos los pacientes. En segundo lugar, puesto que nuestra experiencia comenzó en 1995, muchos de los stents utilizados en el presente análisis eran de primera generación. Muchas de las mejoras en el diseño de los stents han tenido lugar a lo largo de estos años y no se incorporaron a la práctica clínica hasta que pudo disponerse de los dispositivos. El análisis de los resultados que incluye tanto los diseños antiguos como los nuevos constituye una limitación, pero, al mismo tiempo, permite el seguimiento a largo plazo, necesario para obtener conclusiones sólidas sobre el tratamiento percutáneo de la coartación aórtica.